Opisan je jedinstven slučaj nemjerljive serumske razine anti-Müllerova hormona (AMH) u žene sa sindromom policističnih jajnika (PCOS) koja je razvila sindrom hiperstimulacije jajnika (OHSS) tijekom in vitro oplodnje (IVF). Prikazujemo slučaj 28-godišnje žene s kliničkim simptomima PCOS-a i razine AMH u serumu ispod analitičke osjetljivosti (<1,0 pmol/L). Nakon što je prošla kroz kontroliranu stimulaciju jajnika, bolesnica je razvila OHSS. Aspiracijom folikula dobiveno je sedam jajnih stanica. Tri su oplođene metodom intracitoplazmatskog ubrizgavanja spermija (ICSI), ali s neuspješnim ishodom trudnoće. Do trudnoće je došlo u drugom ciklusu IVF/ICSI sa šest oocita i tri prenesena zametka. U 39. tjednu trudnoće žena je rodila zdravo dijete teško 3930 g i dugo 50 cm. U zaključku, iako se AMH smatra korisnim testom u procjeni rezerve jajnika i u predviđanju odgovora na kontroliranu hiperstimulaciju jajnika, ovaj slučaj pokazuje da se AMH ne smije rabiti kao samostalan test procjene rezerve jajnika.