Notre travail vise à rapporter un cas de carcinome urothelial vésical qui est une tumeur rare chez les sujets de moins de 40 ans, et apporter notre expérience thérapeutique, cela à travers l'observation d'un patient âgé de 37 ans, avec antécédent d'infection urinaire et un séjour dans une région riveraine (bilharziose) ayant consulté pour hypogastralgie et hématurie totale macroscopique. Le bilan clinique et paraclinique, mettait en évidence une volumineuse masse tumorale vésicale d'allure infiltrante, sans envahissement ganglionnaire ou organique local ou à distance. Sa prise en charge chirurgicale a consisté en une exérèse biopsique tumorale vésicale suivie d'une cystectomie totale, avec enterocystoplastie iléale de substitution. Les suites opératoires ont été simples. Il avait bénéficié également d'une chimiothérapie adjuvante et une vitaminothérapie B12. Les contrôles cliniques et paracliniques effectués 6 et 12 mois ne montraient aucune récidive.